新生児低血糖症による典型的な傷害の画像的特徴を有する患者における神経発達の転帰について

Neurodevelopmental Outcome in Patients with Typical Imaging Features of Injury as a Result of Neonatal Hypoglycemia.

抄録

はじめに:

これまでの報告では、低血糖による障害のパターンは、主に頭頂-後頭部に影響を及ぼすとされている。重症新生児低血糖脳症の長期的な神経学的後遺症には、発達遅延、頭の成長不良、学習または行動障害、視覚障害、およびてんかんがある。本研究では、新生児低血糖症に伴う頭頂・後頭部脳損傷を有する小児で、異なる神経学的訴えにより当院の小児神経科外来で評価された患者の神経発達の結果について報告する。

INTRODUCTION: Previous reports described a pattern of hypoglycemia-induced damage predominantly affecting the parieto-occipital regions. The long-term neurological sequelae of severe neonatal hypoglycemic encephalopathy include developmental delay, poor head growth, learning or behavioral difficulties, visual impairment, and epilepsy. This study reports neurodevelopmental outcome of children with neonatal hypoglycemia-associated parieto-occipital brain injury who were evaluated in our pediatric neurology outpatient clinic for different neurological complaints.

方法:

2007年から2015年の間にKocaeli University Hospital, Pediatric Neurology Departmentで追跡調査された患者をレトロスペクティブに検討した。新生児低血糖症の典型的なパターンを持つ、磁気共鳴画像（MRI）上の優位な頭頂-後頭骨病変を有する患者（n=42）が評価された。低血糖症が記録された患者（n=21）を本研究の対象とした。12時間以上の低血糖が再発した患者（n=9）は、遷延性低血糖として評価された。

METHODS: We retrospectively reviewed patients who were followed at Kocaeli University Hospital, Pediatric Neurology Department between 2007 and 2015. Patients (n=42) with predominately parieto-occipital lesions on magnetic resonance imaging (MRI) with the typical pattern of neonatal hypoglycemia were evaluated. Patients with documented hypoglycemia (n=21) were included in this study. Patients (n=9) with recurrent episodes of hypoglycemia longer than 12 hours were evaluated as prolonged hypoglycemia.

結果:

新生児期に発作を経験した患者は11名（52.4％）であった。18名（85.7％）が経過観察中にてんかんを発症した。難治性発作は8名（38.1%）に認められた。小頭症は9名（42.9％）、脳性麻痺は7名（33.3％）であった。低血糖が長期化した患者では，頭頂-後頭葉の病変と痙縮率が統計的に高かった（p<0.01）．2名の患者に自閉症的特徴があり，4名（19％）の患者に注意欠陥多動性障害があった．VEP試験は、21人中18人の患者で実施することができた。すべての患者がVEPの結果に異常をきたしていた。

RESULTS: Eleven patients (52.4%) experienced seizures in the neonatal period. Eighteen patients (85.7%) developed epilepsy during the follow-up. Refractory seizures were observed in 8 patients (38.1%). Nine patients (42.9%) manifested microcephaly, seven patients (33.3%) manifested cerebral palsy. Parieto-occipital involvement and the spasticity rate were statistically high in patients with prolonged hypoglycemia (p<0.01). Two patients had autistic features and four patients (19%) had attention deficit hyperactivity disorder. VEP studies could be performed in 18 of 21 patients. All patients had abnormal VEP results.

結論:

私たちは、新生児低血糖症の患者の多くは、必ずしも文書化されていないとの見解を持っています。脳性麻痺、てんかん、視覚障害などの神経障害を予防するために、リスクのある患者や低血糖の症状がある患者を精力的にスクリーニングし、治療する必要があります。

CONCLUSION: We are of the opinion that most patients of neonatal hypoglycemia are not always documented. Patients under risk and patients with symptoms of hypoglycemia should be vigorously screened and treated to prevent neurologic impairments including cerebral palsy, epilepsy and visual disturbance.