手根管症候群として臨床的に提示された非定型骨軟骨腫：極めて稀な症例の報告と文献レビュー

Atypical osteochondroma of the hamate that presented clinically as carpal tunnel syndrome: report of an extremely rare case and literature review.

• Makoto Motomiya
• Taiki Sakazaki
• Norimasa Iwasaki

抄録

背景:

骨軟骨腫は、主に長骨の骨幹部に発生する良性腫瘍であり、手根骨から発生することはほとんどない。我々は、典型的な軟骨キャップを有さず、トゲ状の骨突出を有する非常に稀な高齢者の手根骨骨軟骨腫の1例を紹介する。

BACKGROUND: Osteochondroma is a benign tumor that occurs mainly at the metaphysis of long bones and seldom arises from carpal bones. We describe an extremely rare case of osteochondroma of the hamate without a typical cartilaginous cap and with a spiky bony protrusion in an elderly patient.

ケースプレゼンテーション:

78歳の右利きの女性家政婦が、手根管症候群と屈筋腱の炎症の原因となっていた多葉性骨軟骨腫を発症した。放射線検査では、手根管内へのとがった骨の突出と、梨状突起近位の遊離体から構成される形態学的異常が認められた。手根管開放術と鉤状突起の切除が行われた。薬指と小指の深指屈筋腱は手根管内に滑膜炎と部分裂傷を呈した。組織学的検査でも非定型的な所見が認められた。棘状骨突出部には軟骨組織がわずかに認められたが、魚状突起に近い自由体には骨軟骨腫に典型的な軟骨キャップのような厚い軟骨組織が認められた。手根管への骨性突出部が屈筋腱の滑動による機械的刺激によって侵食され、軟骨組織が少ないトゲ状の突出部になったのではないかと推測された。骨折した軟骨キャップは手根管内の魚状突起近位の空洞に移動し、大きな遊離体となっていた。

CASE PRESENTATION: A 78-year-old right-handed female housekeeper had a multilobed osteochondroma of the hamate, which caused carpal tunnel syndrome and irritation of the flexor tendons. Radiological examinations showed a morphological abnormality of the hamate comprising a spiky bony protrusion into the carpal tunnel and a free body proximal to the pisiform. Open carpal tunnel release and resection of the spiky bony protrusion on the hook of the hamate were performed. The flexor digitorum profundus tendons of the ring and little fingers displayed synovitis and partial laceration in the carpal tunnel. Histological examination also showed atypical findings: only a few regions of cartilaginous tissue were seen in the spiky bony protrusion, whereas the free body proximal to the pisiform contained thick cartilaginous tissue such as a cartilaginous cap typical of osteochondroma. We speculated that the bony protrusion to the carpal tunnel had been eroded by mechanical irritation caused by gliding of the flexor tendon and had resulted in the protruding spiky shape with less cartilaginous tissue. The fractured cartilaginous cap had moved into the cavity within the carpal tunnel proximal to the pisiform and had become a large free body.

結論:

手根骨の骨軟骨腫は、手根骨が隣接する骨やタイトな靭帯に囲まれているため、腫瘍の成長が制限されることがあるため、様々な形をとることがあります。このタイプの腫瘍は、神経や腱、関節などの重要な構造物が近接しているため、様々な症状を呈する可能性があります。手根骨の骨軟骨腫の診断は、その希少性と、丸い軟骨キャップの欠如などの非定型の放射線学的および組織学的所見のために困難な場合がある。外科医はこの病態を詳細に理解し、総合的な所見に基づいて確定診断を行うことをお勧めします。

CONCLUSIONS: Osteochondroma of the carpal bone may take various shapes because the carpal bone is surrounded by neighboring bones and tight ligaments, which can restrict tumor growth. This type of tumor is likely to present with various symptoms because of the close proximity of important structures including nerves, tendons, and joints. The diagnosis of osteochondroma of the carpal bone may be difficult because of its rarity and atypical radiological and histological findings, such as the lack of a round cartilaginous cap. We suggest that surgeons should have a detailed understanding of this condition and should make a definitive diagnosis based on the overall findings.