悪性変態を伴う歯原性角化嚢胞の診断の遅れを軽減した。症例報告

Reduced delay in diagnosis of odontogenic keratocysts with malignant transformation: A case report.

• Xiao-Juan Luo
• Ming-Liang Cheng
• Chun-Ming Huang
• Xiao-Ping Zhao

抄録

背景:

まれに、歯原性角化嚢胞（OD）が扁平上皮癌に変化することがある。初診から悪性転化を伴うODと診断されるまでの間隔は数週間から数年と様々である。本論文では、診断が5日遅れたOD由来の悪性腫瘍の1例を報告する。

BACKGROUND: In rare cases, odontogenic keratocysts (ODs) transform into squamous cell carcinoma. Intervals between the first attendance of a patient and the diagnosis of OD with malignant transformation vary from weeks to years. In this article, we report a case of malignancy derived from OD with a five-day delay in diagnosis.

ケースサマリー:

54歳の女性は、10年以上前から左上顎側切歯周囲の中等度の疼痛、再発性の腫脹、膿の排出を訴え、中国武漢の同済病院に紹介された。身体所見では左上顎側切歯の口蓋側粘膜に瘻孔があり，左頚部にリンパ節腫大が認められた．コーンビームCT検査では左上顎中切歯から左上顎第二大臼歯までの大規模な骨破壊と左第一下顎大臼歯の局所的な骨破壊を伴う嚢胞性病変と診断された．臨床的にはODと診断された．病歴が長いこと、最近の疼痛の悪化、骨破壊が大きいことなどの危険因子を考慮して、外顎外反症ではなく、中切除術が行われた。術後3日後に病理検査でODの悪性転化が確認された。手術は根治的手術を行い、リンパ節転移を認めた。術後放射線治療と同期化学療法を行い，1年後の経過観察では局所再発や遠隔転移は認められなかった．

CASE SUMMARY: A 54-year-old woman was referred to Tongji Hospital in Wuhan, China with complaints of moderate pain, recurrent swelling, and pus discharge around her left maxillary lateral incisor for over 10 years. Physical examination revealed a fistula at the palatine-side mucoperiosteum of the left maxillary lateral incisor and enlarged lymph node in the left neck. Cone beam computed tomography revealed a cystic lesion with massive bone destruction from the left maxillary central incisor to the left secondary maxillary premolar and local bony destruction in the left first mandibular molar. The patient was clinically diagnosed with OD. Enucleation rather than marsupialization was performed given the risk factors of long history, recent aggravated pain, and massive bony destruction. Malignant transformation of OD was confirmed by pathologists 3 d after the operation. Radical surgery was performed, and lymph node metastasis was observed. The patient was subjected to postoperative radiotherapy and synchronous chemotherapy, and no local recurrence or distant metastasis was noted at one-year follow-up.

結論:

我々の症例は、臨床医がODの悪性転化に注意する必要があることを示唆しており、特に長い病歴、巨大な嚢胞、慢性炎症、最近の持続感染、悪化した疼痛、嚢胞性病変周囲のしびれ、リンパ節腫大を呈している患者を提示した場合には、臨床医はODの悪性転化に注意すべきであると考えられる。

CONCLUSION: Our case suggests that clinicians should be aware of the malignant transformation of OD, especially when patients present with a long history, massive cyst, chronic inflammation, recent persistent infections, aggravated pain, numbness around the cystic lesion, and lymph node enlargement.

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