仙骨奇形腫患者における下部尿路機能障害の有意な割合

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J Pediatr Urol.2020 May;S1477-5131(20)30181-9. doi: 10.1016/j.jpurol.2020.05.013.Epub 2020-05-25.

仙骨奇形腫患者における下部尿路機能障害の有意な割合

Significant rate of lower urinary tract dysfunction in patients with sacrococcygeal teratomas.

Alexandra Rehfuss
Devin R Halleran
Jennifer H Aldrink
Christina Ching

PMID: 32563692 DOI: 10.1016/j.jpurol.2020.05.013.

抄録

背景:

嚢胞状奇形腫（SCT）は最も一般的に発生する仙骨前腫瘍であり、直接的な腫瘤の影響により、または外科的切除の後遺症として下部尿路に影響を及ぼすことがある。泌尿器機能に影響を及ぼす可能性があるにもかかわらず、これらの患者の泌尿器病変またはフォローアップに関する現在の基準はない。本研究の目的は、当院のSCT患者における下部尿路機能障害（LUTD）に対する泌尿器科的関与の必要性を評価することであった。

BACKGROUND: Sacrococcygeal teratoma (SCT) is the most commonly occurring presacral tumor and can affect the lower urinary tract by direct mass effect, or as a sequela from surgical resection. Despite the potential impact on urologic function, there is no current standard for urological involvement or follow-up for these patients. The purpose of this study was to evaluate the need for urologic involvement for lower urinary tract dysfunction (LUTD) in patients with SCTs at our institution.

方法:

1990年から2019年の間に当院でSCTと診断され管理された患者を対象に、レトロスペクティブなカルテレビューを行った。収集したデータには、患者の人口統計、手術および病理学的報告、結索または肛門奇形の存在、LUTDに対する泌尿器科的関与の必要性が含まれていた。LUTDには急性尿閉、慢性間欠的カテーテル検査の必要性、および/または尿失禁が含まれた。急性尿閉とは、限られた時間（術後の標準的な留置カテーテル期間外）に膀胱を空にするためにカテーテル治療を必要とし、最終的には自然排尿に戻ることと定義された。慢性間欠的カテーテル検査は、カルテレビュー時点で尿閉が持続し、カテーテル検査の継続を必要とするものと定義された。尿失禁は3歳以上の小児の尿漏れと定義した。記録がない患者は除外した。グループ間の比較は Mann Whitney 検定およびカイ二乗検定を用いて行った。

METHODS: We performed a retrospective chart review of patients diagnosed with SCT and managed at our institution between 1990 and 2019. Data collected included: patient demographics, surgical and pathology reports, presence of tethered cord or anorectal malformation, and need for urologic involvement for LUTD. LUTD included acute urinary retention, need for chronic intermittent catheterization, and/or urinary incontinence. Acute urinary retention was defined as requiring catheterization to empty the bladder for a limited time (outside the standard post-operative indwelling catheter time period) and the eventual return to spontaneous voiding. Chronic intermittent catheterization was defined as those with urinary retention that has persisted and required continued catheterization at the time of chart review. Urinary incontinence was defined as urine leakage in children older than 3 years of age. Patients with unavailable records were excluded. Comparison between groups was performed with Mann Whitney and chi-squared tests.

結果:

SCTを有する45人の患者が同定された。LUTDは23例（51％）に認められた。LUTDの原因として最も多かったのは尿閉であった（n=16、70％）：急性尿閉は9例、慢性尿閉は7例であった（図1）。9例（39％）に尿失禁があり、そのうち2例（SCT患者全体の4％）に尿瘻（膀胱膣（n=1）、尿道膣（n=1））があった。術前にLUTDが認められたのは5例（22%）のみであった。9人の患者が結索を併発しており、そのうち7人（78％）にLUTDが認められた。LUTDを有する患者のうち、Altman Type IVが最も一般的な部位であった（n=10、43％）。腫瘍型には、LUTDのある患者とない患者の間に有意な差はなかった。LUTDのない患者では、追跡期間が有意に短かった。

RESULTS: Forty-five patients with SCTs were identified. LUTD was identified in 23 patients (51%). The most common reason for LUTD was urinary retention (n = 16, 70%): 9 patients had acute retention and 7 had chronic retention (Fig. 1). Nine patients (39%) had urinary incontinence: 2 of these patients (4% of all SCT patients) had urinary fistulas (vesicovaginal (n = 1) and urethrovaginal (n = 1)). Only 5 patients (22%) had LUTD recognized preoperatively. Nine patients had concomitant tethered cord, and 7 of these (78%) had LUTD. Of patients with LUTD, Altman type IV was the most common location (n = 10, 43%). There was no significant difference in tumor type between those with and without LUTD. Patients without LUTD had significantly shorter follow-up.

結論:

SCT患者の50％以上がLUTDを知っていた。これらの患者のうち2人は、尿路転用を必要とする尿瘻を有していたことが判明した。SCT患者の管理には泌尿器科を含む集学的チームが前もって関与すべきであり、フォローアップ訪問でLUTDを日常的に評価すべきである。尿失禁がある場合には、尿路瘻の評価を行うべきである。

CONCLUSIONS: Greater than 50% of patients with SCTs have known LUTD. Two of these patients were found to have urinary fistulas requiring urinary diversion. A multidisciplinary team including urology should be involved upfront in the management of patients with SCTs, and LUTD should be routinely assessed at follow-up visits. Evaluation for a urinary fistula should occur in the presence of urinary incontinence.