筋丘陵上衣腫の手術後の初発性低カリウム性周期性麻痺、症例報告

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World Neurosurg.2020 Jun;S1878-8750(20)31367-X. doi: 10.1016/j.wneu.2020.06.109.Epub 2020-06-22.

筋丘陵上衣腫の手術後の初発性低カリウム性周期性麻痺、症例報告

First Onset Hypokalemic Periodic Paralysis Following Surgery for Myxopapillary Ependymoma, Case Report.

Adrian BalaȘa
Flaviu Tamas
Corina Hurghis
Smaranda Maier
Anca Motataianu
Rares Chinezu

PMID: 32585385 DOI: 10.1016/j.wneu.2020.06.109.

抄録

背景:

低カリウム性周期性麻痺は、低カリウム血症を伴う急性弛緩性麻痺の断続的エピソードを特徴とするまれな骨格筋チャネル障害である。我々は、腫瘍切除のための腰椎手術が引き金となった初発の低カリウム性周期性麻痺の症例を紹介する。

BACKGROUND: Hypokalemic periodic paralysis is a rare skeletal muscle channelopathy characterized by intermittent episodes of acute flaccid paralysis with associated hypokalaemia. We present here the case of a first-onset hypokalemic periodic paralysis triggered by a lumbar spinal surgery for tumor resection.

症例説明:

37歳の男性（既往歴なし）が、筋丘陵上衣腫に対する腰椎手術の1.5日後に低カリウム性周期性麻痺の初発発作を呈した。当初、患者は脊髄圧迫を模倣した麻痺を呈し、画像撮影のために移動している間に、重大な呼吸困難を伴う弛緩性麻痺の突然の発症を呈した。緊急血液検査の結果，血清カリウムは1.42mm/Lと極端な低カリウム血症であった．ICUに搬送され，気管挿管，鎮静後，5%マンニトール溶液に20mEq/hのカリウムを加えた点滴静注再灌流を行った．再灌流後，患者は12時間で完全に回復した．臨床検査では，腎カリウム過分泌と甲状腺機能亢進症は除外された．診断は遺伝子検査でCACNA1S遺伝子の変異が確認された。

CASE DESCRIPTION: A 37-years old male, without any known prior medical conditions who presented with a first-onset attack of hypokalemic paralysis 1.5 days after lumbar spinal surgery for myxopapillary ependymoma. Initially, the patient presented paraparesis mimicking an spinal cord compression and while en route for imaging an abrupt onset of flaccid paralysis with significant respiratory distress. The emergency blood test revealed extreme hypokalemia with a serum potassium of 1.42 mm/L. The patient was transferred to ICU unit, intubated, sedated, and intravenous reperfusion with an infusion dose of 20 mEq/h potassium in a solution of 5% mannitol was administered. Following reperfusion, the patient recovered completely in 12 hours. Renal potassium hyperexcretion and hyperthyroidism were excluded by laboratory tests. The diagnosis was confirmed by genetic tests showing the mutation of the CACNA1S gene.

結論:

我々の知る限りでは、これは脳外科的介入によって最初に発症し、あらゆる種類の手術後に2番目に発症した最初の症例である。脳神経外科医は、一見完全に健康な患者であっても、急速に進行する四肢麻痺に遭遇した場合には、低カリウム性周期性麻痺を考慮すべきである。

CONCLUSIONS: To the best of our knowledge, this is the first described case with the first onset triggered by a neurosurgical intervention and the second one following any kind of surgery. Neurosurgeons should consider hypokalemic periodic paralysis when encountering a rapidly evolving tetraparesis, even in an apparently completely healthy patient.