先天性サイトメガロウイルス感染症の小児における前庭機能。3年間の追跡調査

Vestibular Function in Children With a Congenital Cytomegalovirus Infection: 3 Years of Follow-Up.

• Cleo Dhondt
• Leen Maes
• Lotte Rombaut
• Sarie Martens
• Saartje Vanaudenaerde
• Helen Van Hoecke
• Els De Leenheer
• Ingeborg Dhooge

抄録

目的:

先天性サイトメガロウイルス（cCMV）感染は、小児における感音性難聴の最も一般的な非遺伝的原因である。聴覚と前庭感覚器官の間には解剖学的に密接な関係があるため、cCMVは前庭性難聴の重要な原因となることもあります。しかし、cCMV誘発性前庭障害の有病率や性質については、まだ十分な調査がなされていない。本研究の目的は，cCMV 感染児の大規模集団における前庭障害の発生と特徴を，cCMV 集団全体を代表して調査することであった．

OBJECTIVES: Congenital cytomegalovirus (cCMV) infection is the most common nongenetic cause of sensorineural hearing loss in children. Due to the close anatomical relationship between the auditory and the vestibular sensory organs, cCMV can also be an important cause of vestibular loss. However, the prevalence and nature of cCMV-induced vestibular impairment is still underexplored. The aim of this study was to investigate the occurrence and characteristics of vestibular loss in a large group of cCMV-infected children, representative of the overall cCMV-population.

デザイン:

この前向き縦断的研究には、CCMVの確定診断を受けた93人の小児（男児41人、女児52人）が登録された。ヘント大学病院で出生したか、他の病院から紹介され、cCMVに関連した学際的なフォローアップを受けた子供たちである。検査プロトコールは、6ヶ月、1年、2年、3年の定期的な前庭の追跡調査と、ビデオ頭部インパルステスト、回転テスト、頸部前庭誘発筋原性電位テストで構成されていた。

DESIGN: Ninety-three children (41 boys, 52 girls) with a confirmed diagnosis of cCMV were enrolled in this prospective longitudinal study. They were born at the Ghent University Hospital or referred from another hospital for multidisciplinary follow-up in the context of cCMV. The test protocol consisted of regular vestibular follow-up around the ages of 6 months, 1 year, 2 years, and 3 years with the video Head Impulse Test, the rotatory test, and the cervical Vestibular Evoked Myogenic Potential test.

結果:

93名（無症候性52名、症候性41名）の患者を平均して10.2ヶ月（SD：10.1ヶ月）追跡調査し、2.2回の検査を受けた（SD：1.1回）。17名（18%）に感音性難聴を認めた（片側性7名、両側性10名）。前庭性難聴は13例（14％）に認められた（片側性7例、両側性6例）。難聴の発生と前庭性難聴の有無には有意な関連があり（p＜0.001）、難聴児群では59％（10/17）の前庭性難聴が認められたのに対し、健聴者群では4％（3/76）の前庭性難聴が認められた。前庭機能障害を呈した症例の大多数（85％、11/13）では、三半規管系と耳石系の両方に障害がみられた。残りの被験者（15％、2/13）は、孤立性の半円錐体管機能障害を有していた。61名の患者はすでに少なくとも1回の経過観察を受けていた。前庭機能の悪化が6例（10％、6/61）に認められた。

RESULTS: On average, the 93 patients (52 asymptomatic, 41 symptomatic) were followed for 10.2 months (SD: 10.1 mo) and had 2.2 examinations (SD: 1.1). Seventeen (18%) patients had sensorineural hearing loss (7 unilateral, 10 bilateral). Vestibular loss was detected in 13 (14%) patients (7 unilateral, 6 bilateral). There was a significant association between the occurrence of hearing loss and the presence of vestibular loss (p < 0.001), with 59% (10/17) vestibular losses in the group of hearing-impaired children compared to 4% (3/76) in the group of normal-hearing subjects. In the majority of the cases with a vestibular dysfunction (85%, 11/13), both the semicircular canal system and the otolith system were affected. The remaining subjects (15%, 2/13) had an isolated semicircular canal dysfunction. Sixty-one patients already had at least one follow-up examination. Deterioration of the vestibular function was detected in 6 of them (10%, 6/61).

結論:

cCMVは聴覚だけでなく、前庭機能にも障害が出ることがあります。難聴と同様に、cCMVにおける前庭機能障害は非常に変化に富んでいます。片側性または両側性、限定的または広範囲、安定性または進行性、発症の早期または遅発性などがあります。前庭機能は時間の経過とともに悪化し、健聴者であっても影響を受けることがあるため、前庭機能の評価は、CCMVを有するすべての小児の標準的な耳鼻咽喉科のフォローアップの一部とすべきである。

CONCLUSIONS: cCMV can impair not only the auditory but also the vestibular function. Similar to the hearing loss, vestibular loss in cCMV can be highly variable. It can be unilateral or bilateral, limited or extensive, stable or progressive, and early or delayed in onset. As the vestibular function can deteriorate over time and even normal-hearing subjects can be affected, vestibular evaluation should be part of the standard otolaryngology follow-up in all children with cCMV.