高用量トリプテリギウム配糖体を用いたSAPHO症候群の迅速な臨床寛解誘導。症例報告

Rapid induction of clinical remission in SAPHO syndrome using high-dose Tripterygium glycosides: A case report.

• Liang Gong
• Lun Wang
• Yihan Cao
• Chen Li

抄録

ラショナル:

滑膜炎・にきび・蓄膿症・骨粗鬆症・骨炎（SAPHO）症候群は、標準的な治療法がない希少疾患です。Tripterygium wilfordii hook f (TwHF)は抗炎症作用を有する漢方薬であり、1.0"Zs_200A"mg/(kg-d)用量のTripterygium配糖体でSAPHO患者の疾患活動性を有意に改善した症例報告がある。しかし、TwHFの至適投与量は未だ不明である。ここでは、1.5"Zs_200A"mg/(kg-d)のTripterygium配糖体投与により、臨床症状が急速に寛解したSAPHO患者の初の症例を報告する。

RATIONALE: Synovitis, acne, pustulosis, hyperostosis, and osteitis (SAPHO) syndrome is a rare disease without standard treatments. Tripterygium wilfordii hook f (TwHF) is a traditional Chinese herb with anti-inflammatory effect, and 1.0 mg/(kg·d) dose of Tripterygium glycosides has been reported to significantly improve the disease activity of a SAPHO patient in a case report. However, the optimal dose of TwHF is still unclear. Here, we report the first case of SAPHO patient who achieved rapid remission in clinical symptoms after receiving 1.5 mg/(kg·d) dose of Tripterygium glycosides treatment.

患者の悩み:

症例は67歳の女性で，手掌足底膿疱症と前胸壁と腰部の疼痛を認めた．骨シンチグラフィでは典型的なトレーサー蓄積が認められ，磁気共鳴画像では腰椎に骨髄浮腫が認められた．

PATIENT CONCERNS: A 67-year-old woman noted palmoplantar pustulosis and pain in the anterior chest wall and waist. Bone scintigraphy demonstrated the typical tracer accumulation feature and magnetic resonance images showed bone marrow edema in lumbosacral vertebra.

診断:

2012年に提唱された診断基準に基づき、骨シンチグラフィにおける皮膚・骨関節症状と古典的徴候により診断した。

DIAGNOSES: The diagnosis was made by dermatological and osteoarticular manifestations and classical signs in bone scintigraphy in accordance with the diagnostic criteria proposed in 2012.

介入:

Tripterygium配糖体は1.5"Zs_200A"mg/(kg/d)の一次投与量で1ヶ月間投与され、その後、長期維持のために1.0"Zs_200A"mg/(kg/d)まで2週間ごとに10"Zs_200A"mgの割合で減量されました。

INTERVENTIONS: Tripterygium glycosides was given with a primary dose of 1.5 mg/(kg·d) for 1 month and then reduced at a rate of 10 mg every 2 weeks until 1.0 mg/(kg·d) for a long-term maintenance.

結果:

臨床症状の早期寛解を達成し、磁気共鳴画像異常も有意に改善しました。さらに、明らかな副作用は観察されなかった。

OUTCOMES: Fast-induced remission on clinical manifestations was achieved and magnetic resonance imaging abnormality was improved significantly. Additionally, no apparent side effects were observed.

レッスン:

Tripterygium配糖体の1.5"Zs_200A"mg/(kg-d)投与量は、1.0"Zs_200A"mg/(kg-d)投与量よりも早く寛解に至ると考えられ、安全性も確認されています。また、Tripterygium配糖体には、骨溶解を抑制し、骨強度を高める薬理作用があると考えられる。

LESSONS: 1.5 mg/(kg·d) dose of Tripterygium glycosides seems to have fast-induced remission than 1.0 mg/(kg·d) with reliable safety. Besides, Tripterygium glycosides may also have a pharmacological effect of inhibiting osteolysis and enhancing bone strength.