アシトレチン誘発性毛細血管リーク症候群。症例報告と文献レビュー

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Ann Dermatol Venereol.2020 Jul;S0151-9638(20)30245-3. doi: 10.1016/j.annder.2020.04.021.Epub 2020-07-08.

アシトレチン誘発性毛細血管リーク症候群。症例報告と文献レビュー

[Acitretin-induced capillary leak syndrome: Case report and literature review].

E Ezine
S Pedailles
A Dompmartin
C Morice

PMID: 32653219 DOI: 10.1016/j.annder.2020.04.021.

抄録

背景:

レチノイドは皮膚科で広く使用されています。副作用は頻繁に起こり、臨床および検査室でのモニタリングが必要である。ここでは、アキトレチンに関連した二次性毛細血管漏出症候群（SCLS）を発症した患者の症例を報告する。その後、全身性レチノイドとSFCSに関する文献のレビューを紹介する。

BACKGROUND: Retinoids are widely used in dermatology. Adverse effects are frequent and require clinical and laboratory monitoring. Herein we report the case of a patient with secondary capillary leak syndrome (SCLS) associated with acitretin. We then present a review of the literature on systemic retinoids and SFCS.

患者と方法:

57歳の患者が重度のI型毛孔性紅色粃糠疹の発症後に受診した。治療は、外用コルチコステロイドとアシトレチンを0.5mg/kg/日の用量で併用して開始した。8日目に多量の浮腫が出現し，48時間で8kgの体重増加と低血圧を伴った。臨床検査では低アルブミン血症と血液濃縮を認めた。アシトレチン誘発性SCLSは，血液濃縮，低アルブミン血症，低血圧のトリプルサインと，アシトレチン中止後の急速な改善により診断された．

PATIENTS AND METHODS: A 57-year-old patient consulted following the onset of severe type I pityriasis rubra pilaris. Treatment was initiated comprising topical corticosteroids combined with acitretin at a dose of 0.5mg/kg/day. On the eighth day, voluminous edema appeared, accompanied by weight gain of 8kg in 48h and hypotension. The laboratory assessment showed hypoalbuminemia and hemoconcentration. Acitretin-induced SCLS was diagnosed based on the triple signs of hemoconcentration, hypoalbuminemia and hypotension, as well as rapid improvement following discontinuation of acitretin.

DISCUSSION:

1981年から2018年の間に発表された7例の臨床例を収集したが、その中には当院独自の症例報告も含まれていた。レチノイドの適応は重症皮膚疾患のみとした。SLCSの発症までの平均期間は9.8日で、レチノイド投与中止後は17日で正常に戻る。毛細血管漏出症候群は、臨床的にも稀で診断が不十分な症候群であり、致命的な不適切な管理を避けるためには認識しなければならない。これは皮膚科で使用されるレチノイドのまれな副作用であり、その病態生理学はまだ不明である。

DISCUSSION: We collected 7 published clinical cases between 1981 and 2018, including our own case report. Retinoids were indicated only in severe cutaneous diseases. The mean time to onset of SLCS is 9.8 days, with a return to normal 17 days after discontinuation of retinoids. Capillary leak syndrome is a rare and under-diagnosed clinical-laboratory syndrome that must be recognized in order to avoid potentially fatal inappropriate management. It is a rare adverse effect of retinoids used in dermatology and the pathophysiology remains unclear.