骨格の発達に影響を与えるまれな遺伝性疾患と小児および青年期の口腔保健の格差：経路分析

Rare genetic diseases affecting skeletal development and oral health disparities among children and adolescents: a pathway analysis.

• Mario Vianna Vettore
• Ana Cristina Borges-Oliveira
• Heloisa Vieira Prado
• Gabriela de Almeida Lamarca
• Janine Owens

抄録

背景:

骨格の発達に影響を及ぼす希少な遺伝性疾患、社会統計学的特徴、口腔保健関連行動と小児・青年の歯科臨床尺度との関連を検討することを目的とした。

BACKGROUND: To examine the relationships of rare genetic diseases affecting skeletal development, socio-demographic characteristics, and oral health-related behaviours with dental clinical measures in children and adolescents.

方法:

年齢、性別、社会階級別にペアを組み、骨形成不全症（n=40）またはムコ多糖症（n=21）を有する小児・青年61人と、遺伝性の希少疾患を有しない小児・青年（n=60）を対象とした横断的研究を実施した。参加者は、ブラジルのベロオリゾンテ市にある2つの希少遺伝性疾患の紹介病院で選ばれた。介護者はアンケートに記入し、年齢、性別、介護者の学校教育、社会階級、歯の出席パターン、母乳育児の期間を得た。口腔衛生、う蝕、歯の異常、不正咬合を歯科検診で評価した。変数間の関係は、最尤法を用いた経路分析により推定した。

METHODS: A cross-sectional study paired by age, gender and social class included 61 children and adolescents with osteogenesis imperfecta (n = 40) or mucopolysaccharidoses (n = 21) and those without genetic rare diseases (n = 60). Participants were selected at two referral hospitals for rare genetic diseases in the city of Belo Horizonte, Brazil. Caregivers completed a questionnaire to obtain age, gender, caregiver's schooling, social class, patterns of dental attendance and duration of breastfeeding. Oral hygiene, dental caries, dental anomalies and malocclusion were assessed through dental examinations. The relationships between variables were estimated through Pathway analysis using the maximum likelihood method.

結果:

骨格の発達に影響を与える稀な遺伝性疾患は、う蝕（β=0.22）、歯列異常（β=0.36）、不正咬合（β=0.29）と直接関連していた。また、これらの疾患は、歯科通院の予防パターンにも逆に関連していた(β=-0.25)。骨格の発達に影響を及ぼすまれな遺伝性疾患は、口腔衛生不良(β=0.28)および母乳育児期間の短縮(β=-0.21)と関連していた。骨格の発達に影響を与える稀少な遺伝性疾患は、う蝕、歯の出席率の低下パターン、および口腔衛生状態の悪さと間接的に関連していた(β=0.43)。歯科出席のパターンは、骨格の発達に影響を与える稀な遺伝性疾患と不正咬合との関連を媒介していた（β=-0.05）。

RESULTS: Rare genetic diseases affecting skeletal development were directly associated with dental caries (β = 0.22), dental anomalies (β = 0.36) and malocclusion (β = 0.29). They were also inversely linked to a preventive pattern of dental attendance (β = -0.25). Rare genetic diseases affecting skeletal development were associated with poor oral hygiene (β = 0.28) and shorter breastfeeding duration (β = -0.21). Rare genetic diseases affecting skeletal development were linked indirectly with dental caries, a reduced pattern of dental attendance and poor oral hygiene (β = 0.43). Patterns of dental attendance mediated the link between rare genetic diseases affecting skeletal development and malocclusion (β = -0.05).

結論:

骨格の発達に影響を及ぼすまれな遺伝性疾患は、口腔の健康不良と関連していた。歯科通院と口腔衛生不良のパターンは、骨格の発達に影響を及ぼすまれな遺伝性疾患と歯科臨床対策との関連性を媒介していた。

CONCLUSION: Rare genetic diseases affecting skeletal development were associated with poor oral health. Patterns of dental attendance and poor oral hygiene mediated the link between rare genetic diseases affecting skeletal development and dental clinical measures.

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