コイル塞栓術で分離に成功した分節動脈性中膜症患者2例の左眼瞼動脈出血

Left omental artery bleeding in two patients with segmental arterial mediolysis successfully isolated with coil embolization.

• Tomoya Nishiyama
• Daisuke Yamada
• Ken Oba
• Yasuyuki Kurihara

抄録

背景:

分節状動脈血栓塞栓症（SAM）は、原因不明の稀な非動脈硬化性非炎症性動脈症であり、まれに眼瞼動脈（OA）を侵すことがある。左OA出血をコイルを用いた経動脈塞栓術（TAE）で治療に成功した症例は報告されていない。本報告では、大眼瞼動脈がOA間に動脈担保ネットワークを持つ可能性を認識し、コイルを用いた分離術で塞栓術に成功したSAM感染左OA出血の2例を紹介する。

BACKGROUND: Segmental arterial mediolysis (SAM) is a rare, nonatherosclerotic, noninflammatory arteriopathy of unknown etiology, rarely involving omental artery (OA). No case reports have described left OA bleeding successfully treated with transarterial embolization (TAE) with coils. This report describes two cases of SAM-affected left OA bleeding successfully embolized using isolation technique with coils, recognizing the potential for the greater omentum to have arterial collateral network between OAs.

事例紹介:

症例1．55歳の男性が急性腹症を呈した。造影CT（Computed Tomography）で大腸骨左部を含む出血性腹水の可能性があり，左OAに拡張狭窄変化を認め，血腫の可能性があった．左OAのSAM関連出血が疑われた。脾動脈からの分岐が鋭角に分岐していること、カテーテルの軌跡が長く蛇行していることを考慮し、3軸カテーテルシステムを使用した。左OA血管造影では近位に拡張した狭窄変化と遠位に偽動脈瘤を認めた。コイルを用いて分離に成功した。腹痛や進行性貧血は認められなかったため、5日目に退院した。2年間の経過観察では再発や新たなSAM関連所見は認められなかった。症例2。60歳の男性が急性腹症を呈した。CTでは症例1と同様の所見が得られた。SAM関連左OA出血が疑われた．左OA血管造影では遠位閉塞を伴う近位拡張型狭窄変化が認められた。出血の兆候は認められなかったが，CTと血管造影所見を検討したところ，左OAが出血部位であることが示唆された．この時点で近位の塞栓を行うと、OA間の動脈担保ネットワークを介して不完全な止血や再出血を引き起こす可能性があることを考えると、マイクロカテーテルを閉塞部を越えて遠位側へナビゲートする試みがなされた。左側遠位OA血管造影では，閉塞を越えた遠位OAは無傷であり，右胃上垂動脈から発生する右OAと直接連絡していることが確認された。SAM関連病変はコイルでの分離に成功した。腹痛や進行性貧血は認められなかったため，3日目に他院に搬送された。2年後の経過観察では再発や新たなSAM関連所見は認められなかった。

CASE PRESENTATION: Case 1. A 55-year-old male with no significant past medical history presented with an acute abdomen. Contrast-enhanced computed tomography (CT) revealed possible hemorrhagic ascites involving the left portion of the greater omentum and dilated, stenotic change of the left OA with a possible hematoma. SAM-associated left OA bleeding was suspected. Given its acute-angled branching from a splenic artery or branch and long, tortuous catheter-trajectory, we used a triaxial catheter system. Left OA angiography revealed the proximal dilated, stenotic change and a distal pseudoaneurysm. Isolation was successfully performed with coils. Because he had no abdominal pain or progressive anemia, he was discharged on hospital day 5. Neither recurrence nor new SAM-associated findings were observed during two-years of follow-up. Case 2. A 60-year-old-man with no significant past medical history presented with an acute abdomen. CT revealed similar finding as Case 1. SAM-associated left OA bleeding was suspected. Left OA angiography revealed proximal dilated, stenotic change with distal occlusion. Despite having no signs of active bleeding, review of the CT and angiography findings suggested the left OA as the bleeding site. Given proximal embolization at this point could lead to incomplete hemostasis or rebleeding via the arterial collateral network between OAs, an attempt was made to navigate the microcatheter into the distal side beyond the occlusion. Distal left OA angiography confirmed that the distal OA over the occlusion was intact and directly communicated with a right OA arising from right gastroepiploic artery. The SAM-associated lesion was successfully isolated with coils. Because he had no abdominal pain or progressive anemia, he was transported to another hospital on hospital day 3. Neither recurrence nor new SAM-associated findings were observed during two-years follow-up.

結論:

SAMは左OAを含むことがあり、コイルを用いたアイソレーションテクニックを用いてコントロールすることができます。

CONCLUSION: SAM can involve left OA and be controlled using an isolation technique with coils.