放射線誘発髄膜腫の治療中または積極的監視下における増殖率と臨床転帰について

The growth rate and clinical outcomes of radiation induced meningioma undergoing treatment or active monitoring.

抄録

はじめに:

放射線誘発髄膜腫（RIM）の発生率は、小児がん生存率の向上に伴い増加している。最適な管理戦略に関するコンセンサスは存在しない。この研究は、腫瘍の発見から髄膜腫の成長速度を明らかにし、臨床転帰と相関させることを目的とした。

INTRODUCTION: Radiation induced meningioma (RIM) incidence is increasing in line with improved childhood cancer survival. No optimal management strategy consensus exists. This study aimed to delineate meningioma growth rates from tumor discovery and correlate with clinical outcomes.

方法:

三次神経科学専門施設で管理されたRIM患者のレトロスペクティブ研究（2007～2019年）。腫瘍体積は診断から、その後のインターバルスキャンで測定した。髄膜腫の成長率は線形混合効果モデルを用いて決定した。臨床転帰は、画像および臨床予後因子を考慮した成長率と相関させた。

METHODS: Retrospective study of patients with a RIM, managed at a specialist tertiary neuroscience center (2007-2019). Tumor volume was measured from diagnosis and at subsequent interval scans. Meningioma growth rate was determined using a linear mixed-effects model. Clinical outcomes were correlated with growth rates accounting for imaging and clinical prognostic factors.

結果:

54人の患者（110の髄膜腫）が組み入れられた。追跡期間の中央値は74ヵ月（四分位範囲[IQR]、41-102ヵ月）であった。平均照射線量は41Gy（標準偏差[SD]=14.9）、潜伏期間は34.4年（SD=13.7）であった。絶対成長率の中央値は0.62cm/年、相対成長率の中央値は72％/年であった。40個の髄膜腫（27人の患者間）が、中央値4ヶ月（IQR 2-35）のフォローアップ期間の後に外科的介入を受けた。手術されたRIMは臨床的に侵攻性で、初回切除時にWHOグレード2である可能性が高く（43.6％）、手術後に進行する可能性が高かった（41％）。進行までの期間の中央値は28ヶ月（IQR13-60.5）であった。発見時の髄膜腫が大きいことは、成長と関連していたが（HR 1.2 [95% CI 1.0-1.5]，P=0.039 ）、術後の進行とは関連していなかった（HR 2.2 [95% CI 0.7-6.6]，P=0.181 ）。27人（50％）の患者が研究終了までに複数の髄膜腫を有していた。

RESULTS: Fifty-four patients (110 meningiomas) were included. Median duration of follow-up was 74 months (interquartile range [IQR], 41-102 months). Mean radiation dose was 41 Gy (standard deviation [SD] = 14.9) with a latency period of 34.4 years (SD = 13.7). Median absolute growth rate was 0.62 cm/year and the median relative growth rate was 72%/year. Forty meningiomas (between 27 patients) underwent surgical intervention after a median follow-up duration of 4 months (IQR 2-35). Operated RIMs were clinically aggressive, likely to be WHO grade 2 at first resection (43.6%) and to progress after surgery (41%). Median time to progression was 28 months (IQR 13-60.5). A larger meningioma at discovery was associated with growth (HR 1.2 [95% CI 1.0-1.5], P = 0.039) but not progression after surgery (HR 2.2 [95% CI 0.7-6.6], P = 0.181). Twenty-seven (50%) patients had multiple meningiomas by the end of the study.

結論:

RIMは発見後、高い絶対増殖率および相対増殖率を示す。手術は、症候性または急速に成長する髄膜腫にのみ推奨される。手術後の再発リスクは高い。

CONCLUSION: RIMs exhibit high absolute and relative growth rates after discovery. Surgery is recommended for symptomatic or rapidly growing meningiomas only. Recurrence risk after surgery is high.