"Migratory Kerato osteomyelitis "下顎骨の難治性病変です。病理医と外科医のジレンマ！？

"Migratory Kerato osteomyelitis" - A refractory lesion of the mandible: A pathologist's and surgeon's dilemma!!

抄録

症例は62歳の女性で、左下奥歯部の抜歯窩が治癒しないことを主訴としています。個人医院で37本の抜歯を行った後、手術した側に潰瘍浸潤性病変が生じた。病変部から複数の生検を行ったが、結論は出なかった。コンピューター断層撮影では，放射線学的には癌または軟骨肉腫を思わせる溶骨性病変が認められた。衰弱した症状が続いていたため，患者は左下顎骨分節切除術を伴う広範囲局所切除術（WLE）を受けた。凍結切片では悪性腫瘍は陰性であった。全周に悪性腫瘍は認められませんでした。解剖されたリンパ節は反応性の形態を示していた。Ziehl-Neelsen, Periodic acid-Schiff, Gram stainはいずれも陰性であった。十分なマージンをとって外科手術を行った後も病変は広がり続けた。この患者は、下顎弓再建のための最後の手術中に、重度の心停止により最終的に死亡した。病変が下顎骨の片側から反対側に移動し、骨髄炎の特徴を模した骨と骨髄の炎症の臨床的特徴を示し続け、組織学的にケラチンが存在し続けていたので、我々はこの病変に「口腔の移動性ケラチン骨筋炎」という命名法を与えることができるかどうかを考えた。これは、口腔病理医や一般病理医に何度も相談したが、決定的な診断に至らなかった一生に一度のケースかもしれない。

A 62 year old female patient presented with a chief complaint of non healing extraction socket in the lower left back teeth region. She underwent extraction of 37 at a private clinic following which an ulceroinfiltrative lesion developed at operated side. Multiple biopsies from the lesion were inconclusive. Computed tomography revealed an osteolytic lesion radiologically simulating carcinoma or a chondrosarcoma. Because of persistent debilitating symptoms the patient underwent Wide local excision (WLE) with left segmental mandibulectomy. Frozen sections were negative for malignancy. All margins were free from malignancy. Lymph nodes dissected showed reactive morphology. Ziehl-Neelsen, Periodic acid-Schiff and Gram stain were all negative. The lesion continued to spread even after successful surgical intervention with adequate surgical margin. The patient was eventually lost because of severe cardiac arrest during her last surgical intervention for mandibular arch reconstruction. As the lesion migrated from one side of the mandible to the other, kept showing clinical features of inflammation of the bone and bone marrow simulating features of osteomyelitis and the continued presence of keratin histologically, we contemplated whether we could give a nomenclature to the lesion as that of "Migratory Kerato osteomyelitis of the oral cavity." This could be one of case of a lifetime where multiple consultations with oral and general pathologists failed to reach a conclusive diagnosis!