多発性骨軟骨腫の青年期患者の移行ケア：収束的混合法研究「移行プロセスに関する患者、両親、医療従事者の視点」

Transitional care of adolescents with Multiple Osteochondromas: a convergent mixed-method study 'Patients', parents' and healthcare providers' perspectives on the transfer process'.

抄録

目的:

多発性骨軟骨腫（MO）は、多数の良性骨腫瘍を特徴とするまれな遺伝性疾患である。しかし、多発性骨軟骨腫（MO）の患者に特化した、小児医療から成人医療への移行についてはほとんど知られていない。本研究では、このテーマに関する知見を得ることを目的とする。

OBJECTIVES: Multiple osteochondromas (MO) is a rare hereditary disease characterised by numerous benign bone tumours. Its chronic aspect requires a well-organised transition from paediatric care to adult care; however, little is known on organising this care specific for patients with MO. This study aims to gain insight on this topic.

デザイン:

収束的混合法研究

DESIGN: Convergent mixed-method study.

セット:

本研究は、オランダのMOエキスパートセンターの整形外科および小児科で実施した。

SETTING: This study was conducted at the orthopaedic and paediatrics department of an MO-expertise centre in the Netherlands.

参加者:

12人の患者、10人の両親、10人の医療従事者にインタビューを行った。また、2名の若年成人にもアンケートを実施した。

PARTICIPANTS: 12 patients, 10 parents and 10 healthcare professionals were interviewed. An additional survey was completed by 2 young adults.

主要および副次的成果:

(1)テンプレート分析により特定された移行に関するテーマ、(2)18項目からなるOn Your Own Feet-Transfer Experience Scale（OYOF-TES、範囲：18～90）およびNumeric Rating Scale（NRS、範囲：1～10）により評価された移行経験と満足度。

PRIMARY AND SECONDARY OUTCOMES: The (1) themes on transition, identified through template analysis and (2) transfer experience and satisfaction assessed by an 18-item On Your Own Feet-Transfer Experience Scale (OYOF-TES, range: 18-90) and by Numeric Rating Scale (NRS, range: 1-10).

結果:

質的分析の結果、以下の3つの重要なテーマが明らかになりました。(1)患者と親が主導権を握ることは、自己管理ツールによって促進される。(2)移行を成功させるには、専門家間の協力とコミュニケーションが必要である。この3つのテーマに分けて、移行を改善するためのステークホルダーの意見をまとめました。特に1つ目のテーマでは、特に親が直接関与していない場合、患者さんにとって発言が難しいという重要な点が強調されました。さらに、病気の心理的影響が大きいことから、自己管理のためのコーチングや、関係者の役割変更を促進するための心理的カウンセリングが必要とされました。NRS（平均5.7±2.1、範囲：1～9）とOYOF-TES（平均56.3±14.2、範囲：32～85）で評価したところ、転院プロセスに対する満足度の平均値は低かった。OYOF-TESは、過去の外科手術の回数と負の相関（R=0.25、p=0.026）を示したのみであった。

RESULTS: The following three key themes were identified in the qualitative analysis: (1) patient and parent in the lead can be encouraged by self-management tools, (2) successful transfers need interprofessional collaboration and communication and (3) how can we prepare patients for the transitional process? Stakeholders' insights to improve transition were listed and divided into these three themes.Several important aspects were underlined, particularly within the first theme; speaking-up was difficult for patients especially when parents were not directly involved. Moreover, the high psychological impact of the disease requires coaching of self-management and psychological counselling to facilitate stakeholders in their changing roles.Twenty patients completed the quantitative survey. Mean satisfaction score with the transfer process was poor, which was assessed with the NRS (mean=5.7±2.1; range: 1-9) and the OYOF-TES (mean=56.3±14.2; range: 32-85). The OYOF-TES only showed a negative correlation (R=0.25; p=0.026) with the number of surgical interventions in the past.

結論:

全体的に見て、トランスファーのプロセスは満足できるものではないことがわかった。改善のためには、患者が自分のケアの主導権を握るようにサポートし、指導することが必要である。さらに、転院の準備と多職種によるアプローチが、転院を成功させる可能性がある。

CONCLUSION: Overall, the transfer process was found unsatisfactory. Improvement can be achieved by supporting and guiding the patients to be in the lead of their care. Moreover, preparation for transfer and a multidisciplinary approach may enhance successful transition.