口蓋裂修復後の小児における睡眠呼吸障害症候群の影響

Impact of Syndromes on Sleep-Disordered Breathing in Children After Cleft Palate Repair.

抄録

目的:

先行研究では、口蓋裂（CP）を有する小児は閉塞性睡眠呼吸障害（SDB）のリスクが高いことが示唆されている。しかし、CP修復がSDBに及ぼす影響を症候群の状態によって区別した研究はほとんどない。本研究の目的は、非症候群性CP、症候群性CP、および孤立性Robin配列（RS）の小児における口蓋形成術後のSDBの違いを評価することである。

OBJECTIVE: Prior research suggests that children with cleft palate (CP) are at increased risk of obstructive sleep-disordered breathing (SDB). However, few studies differentiate the effects of CP repair on SDB based on syndrome status. The goal of this study was to evaluate differences in SDB after palatoplasty among children with nonsyndromic CP, syndromic CP, and isolated Robin sequence (RS).

デザイン:

レトロスペクティブチャートレビュー。

DESIGN: Retrospective chart review.

設定:

3次小児病院。

SETTING: Tertiary academic children's hospital.

患者/参加者:

2014年から2021年までに一次CP修復術を受けた小児145例。

PATIENTS/PARTICIPANTS: A total of 145 children who underwent primary CP repair from 2014 to 2021.

主要評価項目:

口蓋垂形成術後のSDBは、親が報告した症状および/または閉塞性睡眠時無呼吸（OSA）の証拠と定義される。

MAIN OUTCOME MEASURE: Post-palatoplasty SDB is defined as parent-reported symptoms and/or evidence of obstructive sleep apnea (OSA).

結果:

口蓋形成術時の年齢中央値は11.1ヵ月［IQR 10.2-13.6］であった。ほとんどの患者（61.4％）が非症候群性CPであり、26.9％が症候群、11.7％がRSであった。症候群性CPおよびRSを有する小児は、非症候群性CPを有する小児と比較して、口蓋形成術後のSDB症状が多く（56.4％ vs 58.8％ vs 30.3％, =.006）、OSAの割合が高かった（25.6％ vs 29.4％ vs 5.6％, =.001）。症候群性CPおよびRSを有する小児は、非症候群性CPを有する小児と比較して、口蓋形成術後のSDBのオッズが3～4近く高かった（調整オッズ比[aOR]2.88、95％CI 1.29-6.47、=.010；aOR 3.73、95％CI 1.19-11.70、=.024）。

RESULTS: Median age at palatoplasty was 11.1 [IQR 10.2-13.6] months. Most patients (61.4%) had nonsyndromic CP, 26.9% had a syndrome, and 11.7% had RS. Children with syndromic CP and RS had more post-palatoplasty SDB symptoms (56.4% vs 58.8% vs 30.3%,  = .006) and higher rates of OSA (25.6% vs 29.4% vs 5.6%,  = .001) compared to children with nonsyndromic CP after palatoplasty. Children with syndromic CP and RS had nearly 3 to 4 higher odds of post-palatoplasty SDB than children with nonsyndromic CP (adjusted odds ratio [aOR] 2.88, 95% CI 1.29-6.47,  = .010; aOR 3.73, 95% CI 1.19-11.70,  = .024).

結論:

本研究は、CPの小児は一般小児集団よりも口蓋形成術後のSDBの発生率が高いことを示した。コホート内では、症候性CPおよび孤立性RSを有する小児は、非症候性小児よりも口蓋形成術後に閉塞性睡眠障害を有する可能性が高かった。臨床医は、口蓋修復後のSDBについて、介護者に適宜カウンセリングを行い、これらのグループを注意深く観察すべきである。

CONCLUSION: This study showed that children with CP experience higher rates of SDB after palatoplasty than the general pediatric population. Within the cohort, children with syndromic CP and isolated RS were more likely to have obstructive sleep disorders than nonsyndromic children after palatoplasty. Clinicians should counsel caregivers accordingly and closely monitor these groups for SDB after palate repair.