滑膜炎、痤瘡、膿疱症、骨過形成、骨炎（SAPHO）症候群の非典型的症状に関する症例報告：COVID-19は原因か？

A Case Report on the Atypical Symptoms of the Synovitis, Acne, Pustulosis, Hyperostosis, and Osteitis (SAPHO) Syndrome: Could COVID-19 Be a Cause?

抄録

滑膜炎、ざ瘡、膿疱症、骨過形成、骨炎（SAPHO）症候群は、多彩な症状を呈し、骨症状と皮膚症状が重複するまれな疾患であり、様々な自己免疫疾患と病態を共有している。SARS-CoV-2は、ギラン・バレー症候群（GBS）、小児多発性炎症症候群（MIS-C）、関節リウマチなどの様々な自己免疫疾患との関連が以前に報告されているが、SAPHO症候群とCOVID-19との関連を示す既存の研究はまだない。ここでは、COVID後21日目に右足第2趾の最小腫脹を呈した中年のアジア人男性の症例を紹介する。一連の検査、すなわちMRI検査、99mTc-メチレンジホスホネート3相骨スキャン、骨生検の後、同足趾の培養と感受性検査が陽性であったため、細菌性骨髄炎を治療するためにバンコマイシンが投与された。これは誤診であった。SARS-CoV-2感染の合併症の可能性として、SAPHO症候群による右第2、第3中足骨頭と指骨の無菌性骨髄炎という結論が下された。この症候群の診断にはいくつかの分類法があるが、Kahnによって修正された分類法のひとつが、われわれの症例に用いられた。SAPHO症候群のようなまれな疾患の非典型的な症状とSARS-CoV-2感染との関係は、まだ十分に発見され研究されていない。SAPHO症候群の予防、適時の診断、管理は、患者にとって未知の事態に伴う不快感や恐怖感を和らげるのに役立つであろう。

Synovitis, acne, pustulosis, hyperostosis, and osteitis (SAPHO) syndrome, a rare disorder with a spectrum of manifestations and overlapping osseous and cutaneous symptoms, shares pathogenesis with various autoimmune diseases. SARS-CoV-2 has been previously linked to various autoimmune diseases like Guillain-Barré syndrome (GBS), a multi-inflammatory syndrome in children (MIS-C), or rheumatoid arthritis, but there is no existing work showing a link between SAPHO syndrome and COVID-19 yet. Here, we present a case of a middle-aged Asian male who presented with minimum swelling of his right second toe, 21 days post-COVID. After a series of investigations, namely, MRI scans, 99mTc-methylene diphosphonate three-phase bone scan, and bone biopsy, followed by a positive culture and sensitivity test of the same toe, a trial of vancomycin was given to the patient to treat bacterial osteomyelitis. This resulted in no improvement, pointing toward a misdiagnosis. A conclusion of sterile osteomyelitis of his right second and third metatarsal heads and phalanges due to SAPHO syndrome, as a possible complication of SARS-CoV-2 infection, was made. There are a number of classification systems for diagnosing this syndrome, one of which was modified by Kahn and was used in our case. Atypical presentations of rare disorders like SAPHO syndrome and their relation to SARS-CoV-2 infection are still to be fully discovered and investigated. Their prevention, timely diagnosis, and management may help in alleviating the discomfort and fear associated with the unknown for the patients.