小児期における分化型甲状腺がんの世界的発生率および有病率：系統的レビューおよびメタ解析

Global incidence and prevalence of differentiated thyroid cancer in childhood: systematic review and meta-analysis.

抄録

目的:

分化型甲状腺がん（DTC）は小児期および思春期にはまれであるが、この集団では最も頻度の高い内分泌悪性腫瘍である。DTCには甲状腺乳頭癌（PTC）と甲状腺濾胞癌（FTC）がある。小児のDTCのほとんどはPTCであり、FTCはまれである。現在までのところ、小児および思春期のDTCの世界的疫学に関する系統的レビューは発表されていない。この系統的レビューとメタアナリシスの目的は、0～19歳の患者におけるDTCの全発生率と有病率を推定することである。

OBJECTIVE: Differentiated thyroid cancer (DTC) is rare in childhood and adolescence although it represents the most frequent endocrine malignancy in this population. DTC includes both papillary thyroid carcinoma (PTC) and follicular thyroid carcinoma (FTC). Most pediatric DTCs are PTCs, while FTCs are rare. To date, no systematic reviews on the global epidemiology of pediatric and adolescent DTC have been published. This systematic review and meta-analysis aims to estimate the overall incidence and prevalence of DTCs in patients aged 0-19 years.

方法:

2000年1月から2021年12月にかけて、PubMed、Cochrane Library、Embaseデータベースを介してMEDLINEで系統的調査を行った。PTCとFTCについて2つの別々のメタアナリシスを行った。

METHODS: The systematic research was conducted from January 2000 to December 2021 through MEDLINE via PubMed, Cochrane Library, and Embase databases. Two separate meta-analyses were performed for PTC and FTC.

結果:

選択段階の後、合計15件の研究（スクリーニングされた3,332件）が組み入れ基準を満たし、今回のシステマティックレビューで報告された。ヨーロッパで実施された研究が5件、北米で実施された研究が5件、南米で実施された研究が2件、アジアで実施された研究が1件、5大陸にまたがる49の国と地域のデータが報告された研究が1件、米国とアフリカの両方で実施された研究が1件であった。ほとんどの研究（＝14件）が国内登録から得たデータを報告しており、病院の医療記録から収集した情報を提供しているのは1件のみであった。経時的な傾向だけでなく、我々の研究では、小児年齢におけるPTCとFTCのプールされた世界的な発生率（IR）は、それぞれ10万人年当たり0.46（95％CI：0.33-0.59）と0.07（95％CI：0.02-0.12）であった。IRは白人女児で最も高く、黒人またはその他の人種・民族で最も低かった。

RESULTS: After the selection phase, a total of 15 studies (3,332 screened) met the inclusion criteria and are reported in the present systematic review. Five studies were conducted in Europe, five in North America, two in South America, one in Asia, one reported data for 49 countries and territories across the five continents, and one from both the USA and Africa. Most of the studies ( = 14) reported data obtained from national registries, and only one provided information collected from hospital medical records. Beyond the actual trend over time, our study reported a pooled global incidence rate (IR) of PTC and FTC in the pediatric age of 0.46 (95% CI: 0.33-0.59) and 0.07 (95% CI: 0.02-0.12) per 100,000 person-years, respectively. The highest IRs were recorded among Caucasian girls, and the lowest in black or other races/ethnicities.

結論:

我々のデータから、小児集団におけるDTCはまれな疾患であることが確認された。このメタアナリシスに含まれる研究のプールIRは、PTCで～0.5であり、これは両性および全年齢層を考慮した場合、最も一般的な組織型である。最近、European Registries for Rare Endocrine Conditionsの一環として、小児DTCに関する前向き国際登録の実施が提案された。このまれな疾患の臨床的挙動に関する関連情報を提供するだけでなく、データ収集の標準化は、現在のギャップを埋め、DTCの実際の発生率と危険因子を正確に推定するために極めて重要である。

CONCLUSION: Our data confirm that DTC in the pediatric population is a rare condition. The pooled IRs of the studies included in this meta-analysis are ~0.5 for PTC, which is the most common histological type when both genders and all age groups are considered. The implementation of a prospective international registry on pediatric DTC, as part of the wider European Registries for Rare Endocrine Conditions, has been recently proposed. In addition to providing relevant information on the clinical behavior of this rare disease, standardization of data collection will be pivotal to fill current gaps and allow an accurate estimation of the real incidence and risk factors of DTC.