先天性トキソプラズマ症と聴力学的転帰：ケースシリーズから患者ベースのスケジュールの提案へ

Congenital toxoplasmosis and audiological outcome: from a case series to a suggestion of patient-based schedule.

抄録

はじめに:

感音性難聴（SNHL）は、先天性トキソプラズマ症（CT）に関連している可能性が示唆されているが、その有病率は0％から26％と幅がある。このばらつきは、特に早期の治療時期に左右されるようである。しかし、利用可能なデータは、少人数の患者を対象に行われた古い研究に基づいており、均質性に欠ける。そこで、CTにおける聴力モニタリングのエビデンスに基づいたガイドラインを確立するために、我々は長期間にわたる大規模な症例シリーズの包括的評価を行った。

INTRODUCTION: Sensorineural hearing loss (SNHL) has been suggested to be possibly related to congenital toxoplasmosis (CT), although its prevalence varies from 0% to 26%. This variance appears to be dependent especially on early timing of treatment. However, the available data are based on outdated studies conducted on small groups of patients that lack homogeneity. Therefore, to establish evidence-based guidelines for audiologic monitoring in CT, we conducted a comprehensive evaluation of a large case series over a long period of time.

患者と方法:

1980年9月から2022年12月までの間に曝露および/または先天性感染したすべての乳幼児および小児を登録した単一施設の後方視的コホートである。彼らは、SNHLの可能性を早期に発見するために、標準的な連続聴力学的評価を受けた。最初の評価は、先天性トキソプラズマ症の発症を定義するための初回評価時に行われ、少なくとも生後12ヵ月目にもう1回評価が行われた。

PATIENTS AND METHODS: This is a single-center, retrospective cohort that enrolled all infants and children who were exposed to and/or congenitally infected between September 1980 and December 2022. They underwent standard serial audiological evaluations to detect possible SNHL at an early stage. The first evaluation was performed during the initial assessment to define the onset of congenital toxoplasmosis, with another evaluation conducted at least at 12 months of life.

結果:

1,712例からデータを収集し、183例（10.7％）がCTと診断された。これらの症例のうち、78例（42.6％）が発症時に症候性CTを呈し、眼所見（21.1％）、臨床的大脳症状（6.1％）、および/または神経画像異常所見（35.5％）を示した。164例（89.6％）で発症時に治療が行われ、うち115例は生後2.5ヵ月（0〜388日、中央値32.00±92.352日）以前に治療を開始した。発症時にSNHLを呈した患者は1例のみであったが、これは明らかにCTとは無関係であった。聴力検査回数の中央値は2.2±1.543回（2-10回）であった。治療群、未治療群ともに、いかなるグレードの遅発性難聴を発症した患者もいなかった。最終聴力評価時の年齢中央値は2.3±2.18歳（1-8）であったが、追跡調査期間の中央値は12.4年（±6.3）であり、1年から27年の範囲であった。

RESULTS: We collected data from 1,712 patients, and 183 (10.7%) were diagnosed with CT. Among these cases, 78 children (42.6%) presented with symptomatic CT at the onset, exhibiting ocular findings (21.1%), clinical cerebral manifestations (6.1%), and/or abnormal findings on neuroimaging (35.5%). Therapy was administrated at the onset in 164 patients (89.6%) with 115 of them starting treatment prior to 2.5 months of age (0-388, median 32.00 ± 92.352 days of life). Only one patient presented with SNHL at the onset, but this was apparently unrelated to CT. The median number of audiological assessments was 2.2 ± 1.543 (2-10). No patients developed any grade of delayed hearing loss, both in treated and untreated groups. The median age at last audiological evaluation was 2.3 ± 2.18 years (1-8), although the median follow-up period was 12.4 years (±6.3), ranging from 1 to 27 years.

結論:

これらのデータによると、CTにおけるSNHLの頻度は、以前考えられていたよりも低いようである。CT発症のタイプを包括的に定義するために、発症時（生後2.5ヵ月以内）に聴力学的評価を行い、その後生後9ヵ月以内に再度評価を行うことを推奨する。

CONCLUSIONS: Based on these data, it appears that SNHL may be less frequent in CT than previously assumed. We recommend conducting an audiological assessment at the onset (within the first 2.5 months of life) to comprehensively define the type of CT onset, and then conducting another evaluation within 9 months of life.