クレフト・コレクティブ：縦断的前向きコホート研究のプロトコール

The Cleft Collective: protocol for a longitudinal prospective cohort study.

抄録

はじめに:

口唇裂および/または口蓋裂（CL/P）は、全世界で700人に1人の割合で発生している。口唇裂・口蓋裂で生まれた子どもとその家族は、子どもの発育を通じて様々な困難に直面する。既存の研究は、少人数かつ単一施設でのデータであるため、制限されることが多い。英国の全国コホート研究であるCleft Collectiveは、CL/Pで生まれた子どもたちの原因、最善の治療法、長期的転帰を理解するために、世界中の協力者が利用できるリソースを構築することを目的としており、最終的には、理解とケアの改善を通じて彼らの生活の質を高めることを目指している。

INTRODUCTION: Cleft lip and/or palate (CL/P) affects 1 in 700 live births globally. Children born with CL/P and their families face various challenges throughout the child's development. Extant research is often limited by small numbers and single-centre data. The Cleft Collective, a national cohort study in the UK, aims to build a resource, available to collaborators across the globe, to understand causes, best treatments and long-term outcomes for those born with CL/P, ultimately seeking to enhance their quality of life through improved understanding and care.

方法と分析:

CL/Pで生まれた子どもとその家族を対象とした縦断的前向きコホート研究。募集は英国全土で行われ、2013年11月に開始された。募集は2027年9月まで続けられ、CL/Pで生まれた推定最終サンプル数は4822人（肺胞を含む/含まない口唇裂1157人、口蓋裂のみ2112人、片側口唇口蓋裂1042人、両側口唇口蓋裂511人）。生物学的サンプルは家族全員から採取する。両親と子供のアンケートは、子供の成長を通じて重要な時点で収集される。外科的データは、子どもの口唇裂の外科的修復時に収集される。外部データソースへのリンクには同意を得る。コホート内でネストしたサブスタディを実施することができる。子どもへの誕生日カード、ソーシャルメディアへの投稿、ニュースレターなどを通じて、参加者との定期的な交流が行われる。患者および一般市民の参加は、口唇口蓋裂協会およびCleft Collective患者相談グループを通じて行われ、Cleft Collectiveは、研究の計画および実施を通じて、洞察に満ちた重要な指導を受ける。

METHODS AND ANALYSIS: A longitudinal prospective cohort study of children born with CL/P and their families. Recruitment occurs across the UK and started in November 2013. Recruitment will continue until September 2027 with an estimated final sample of 4822 children born with CL/P (1157 cleft lip including/excluding the alveolus; 2112 cleft palate only; 1042 unilateral cleft lip and palate and 511 bilateral cleft lip and palate). Biological samples are collected from all recruited members of the family. Parental and child questionnaires are collected at key time points throughout the child's development. Surgical data are collected at the time of surgical repair of the child's cleft. Consent is obtained to link to external data sources. Nested substudies can be hosted within the cohort. Regular engagement with participants takes place through birthday cards for the children, social media posts and newsletters. Patient and Public Involvement is conducted through the Cleft Lip And Palate Association and Cleft Collective Patient Consultation Group who provide insightful and essential guidance to the Cleft Collective throughout planning and conducting research.

倫理と普及:

Cleft Collectiveは、National Research Ethics Service committee South West-Central Bristol (REC13/SW/0064)により倫理的に承認されている。参加には保護者のインフォームド・コンセントが必要である。CleftCollectiveから得られた知見は、査読付き出版物、学会発表、ニュースレター、ソーシャルメディアを通じて広められる。

ETHICS AND DISSEMINATION: The Cleft Collective was ethically approved by the National Research Ethics Service committee South West-Central Bristol (REC13/SW/0064). Parental informed consent is required for participation. Findings from the Cleft Collective are disseminated through peer-reviewed publications, conference presentations, newsletters and social media.